Bleeding from an aberrant right subclavian artery (case report)
AbstractBackground. The aberrant right subclavian artery (arteria lusoria) is the most common anomaly of aortic arch vessels. A rare but potentially life-threatening complication of this anomaly is the formation of an arterioesophageal fistula with the development of hemorrhage. Due to rarity of the disease, no unified therapeutic and diagnostic algorithm has been worked out as yet.
Objective. The purpose of this article is to demonstrate the present-day possibilities of diagnosis and treatment of developing hemorrhage from a fistula formed between the aberrant right subclavian artery and esophagus.
Patients and methods. We retrospectively analyzed the case history of a 6-year-old girl after endured acute cerebral ischemia. During 107 days, she was on artificial pulmonary ventilation and and fed through a nasogastric tube, which resulted in formation of a fistula between the aberrant subclavian artery and esophagus, complicated by profuse bleeding.
Results and discussion. In patients with the aberrant right subclavian artery, long-term tube feeding may contribute to formation of an arterioesophagel fistula with the development of profuse hemorrhage. In this clinical case, endoscopic methods of hemostasis turned out to be ineffective. Bleeding was temporarily stopped using the Sengstaken-Blackmore tube. The girl underwent occlusion of the fistula by means of implantation of endovascular stents and endoscopic clipping of the defect in the esophagus.
Conclusion. Prolonged tube feeding and tracheostomy can cause the formation of an arterioesophagel fistula complicated by profuse bleeding which should temporarily be stopped using the Sengstaken-Blackmore tube. A combination of roentgen-endovascular methods of treatment and endoscopic techniques may be a possible variant of treating patients with this pathology.
Keywords: arteria lusoria; aberrant right subclavian artery; vascular anomalies; arterioesophagel fistula fistula; bleeding
Funding. This research did not receive any specific grant from funding agencies in the public, commercial, or not-for-profit sectors.
Conflict of interest. The authors declare no conflicts of interest.
Authors’ contribution. Study conception and design – Ilkanich A.Ya., Darvin V.V., Satinov A.V., Ryzhikov M.G., Oganyan A.V.; data collection and handling – Ryzhikov M.G., Oganyan A.V.; draft manuscript preparation – Ilkanich A.Ya., Darvin V.V., Ryzhikov M.G., Oganyan A.V.; manuscript revision – Ilkanich A.Ya., Darvin V.V., Ryzhikov M.G., Oganyan A.V.
For citation: Ilkanich A.Ya., Darvin V.V., Satinov A.V., Ryzhikov M.G., Oganyan A.V. Bleeding from an aberrant right subclavian artery (case report). Angiology and Vascular Surgery. 2023; 29 (1): 131–5. DOI: https://doi.org/10.33029/1027-6661-2023-29-1-131-135 (in Russian)
References
1. Karacan A., Türkvatan A., Karacan K. Anatomical variations of aortic arch branching: evaluation with computed tomographic angiography. Cardiology in the Young. 2014; 24 (3): 485. DOI: https://doi.org/10.1017/S1047951113000656
2. Polednak A.P. Prevalence of the aberrant right subclavian artery reported in a published systematic review of cadaveric studies: the impact of an outlier. Clinical Anatomy. 2017; 30 (8): 1024–1028. DOI: https://doi.org/10.1002/ca.22905
3. Gomes M.M.R., Bernatz P.E., Forth R.J. Arteriosclerotic aneurysm of an aberrant right subclavian artery. Diseases of the Chest. 1968; 54 (6): 549–552.
4. Hunauld N.A. Examen de quelques parties d’un signe. HSE Academic Journals. 1735; 2: 516–523.
5. Bayford D. An account of a singular case of obstructed deglutition. Medical Society of London. 1794; 2: 275–286.
6. Polguj M., Chrzanowski Ł., Kasprzak J.D., et al. The aberrant right subclavian artery (arteria lusoria): the morphological and clinical aspects of one of the most important variations – a systematic study of 141 reports. Scientific World Journal. 2014; 2014: 292734. DOI: https://doi.org/10.1155/2014/292734
7. Karangelis D., Loggos S., Tzifa A., Mitropoulos F.A. The aberrant subclavian artery: approach to management. Current Opinion in Cardiology. 2020; 35 (6): 636–642. DOI: https://doi.org/10.1097/HCO.0000000000000793
8. Peress S., Tuqan W., Thomas A. Upper Gastrointestinal Bleeding From Aberrant Right Subclavian Artery-Esophageal Fistula. Ochsner Journal. 2021; 21 (4): 406–412. DOI: https://doi.org/10.31486/toj.20.0142
9. Peffley N.D., Pepper M.B., Wittwer E.D., Dearani J.A. Aberrant right subclavian artery and arterioesophageal fistula. Canadian Journal of Anesthesia. 2021; 68 (4): 579–580. DOI: https://doi.org/10.1007/s12630-020-01845-8
10. Feugier P., Lemoine L., Gruner L., et al. Arterioesophageal fistula: a rare complication of retroesophageal subclavian arteries. Annals of Vascular Surgery. 2003; 17 (3): 302–305. DOI: https://doi.org/10.1007/s10016-001-0406-z
При проведении интраоперационной ЭГДС интенсивность кровотечения снизилась до капельного (рис. 4). На дефект наложена эндоскопическая металлическая клипса Resolution 360TM Clip 155 см × 2,8 мм (Boston Scientific, США), гемостаз достигнут (рис. 5).
)
Послеоперационный период протекал без особенностей. Больная получала антибактериальную терапию препаратом метронидазол 150 мг 3 раза в день внутривенно в течение 14 дней, также терапию ингибиторами протонной помпы в виде эзомепразола внутрь по 20 мг в сутки, проводилась гемотрансфузионная терапия.
Для энтерального кормления больной была выполнена лапароскопическая гастростомия. Эндоскопическая клипса самопроизвольно отторглась с дефекта через 12 сут после установки. У пациентки сохранялся выраженный неврологический дефицит в виде хронического нарушения сознания, тетрапареза, бульбарно-псевдобульбарного синдрома. В связи с этим продолжалось проведение искусственной вентиляции легких через трахеостому и питание через гастростому. Учитывая необратимое и непрогрессирующее заболевание, отсутствие реабилитационного потенциала, принято решение о переводе в группу паллиативной медицинской помощи. Больная находилась на стационарном лечении после оперативного вмешательства в течение 244 дней, после чего была переведена в отделение паллиативной медицинской помощи.
Обсуждение
Наличие АППА может приводить к формированию АПФ с развитием кровотечения. В отечественной литературе нами не найдено описания подробной технологии проведения операций при данном осложнении АППА.
В зарубежных источниках есть несколько сообщений о кровотечении из АПФ, которое было связано с компрессией дыхательными трубками и назогастральным зондом. Результаты лечения этих пациентов неутешительны.
В сообщении S. Peress et al. проведен анализ 33 наблюдений кровотечения, связанных с АПФ. Наиболее частой причиной авторы отмечают формирование пролежня вследствие длительной компрессии из-за назогастрального зонда, трахеостомической или эндотрахеальной трубок (14 наблюдений). Второй по частоте причиной указывают аневризму АППА с формированием АПФ. Общая летальность составила 61%. Выживаемость была лучше в группе пациентов, которым выполнялось хирургическое лечение или комбинация хирургического лечения и рентгенэндоваскулярных методов. Высокая летальность в группе пациентов, которым не проводилось оперативное вмешательство, в сравнении с группой, где выполнена операция, обусловлено, вероятно, и более тяжелым состоянием больных, из-за чего проведение радикального оперативного вмешательства было невозможно [8].
N.D. Peffley et al. описали наблюдение кровотечения у 40-летней женщины, которой была проведена замена аортального и легочного клапанов. В послеоперационном периоде у больной отмечалась дыхательная недостаточность, что потребовало трахеостомии, а также ишемия толстой кишки, по поводу которой проведены частичная колэктомия и декомпрессия верхних отделов желудочного-кишечного тракта посредством назогастральной интубации зондом. Через 5 нед у больной развилась клиническая картина желудочно-кишечного кровотечения. Попытка эндоскопической диагностики и лечения оказалась неэффективной из-за обильного кровотечения. Компьютерная томография позволила выявить АППА. Была выполнена аортография, на которой выявлена сосудистая аномалия. Больной имплантирован эндоваскулярный стент, кровотечение остановлено. К сожалению, отдаленные результаты данного клинического наблюдения не описаны [9].
P. Feuger et al. предложили проводить скрининг пациентов, которым требуется интенсивная терапия перед длительной установкой назогастрального зонда, а также выполнять гастростомию больным, у которых подтверждено наличие АППА [10].
Полагаем, что для стандартизации тактики ведения данной категории больных необходим анализ большего числа клинических наблюдений.
Заключение
Проведение длительной назогастральной интубации и длительное сохранение трахеостомии нередко сопровождаются компрессионным повреждением пищевода и трахеи. При наличии у больного АППА это может привести к формированию АПФ с развитием профузного кровотечения. Выявленное кровотечение из фистулы может быть временно остановлено зондом Сенгстакена-Блекмора.
Возможным вариантом хирургического лечения этих больных может стать комбинация рентгенэндоваскулярных и эндоскопических методов гемостаза, представленная в данном клиническом наблюдении.
Литература/References
1. Karacan A., Türkvatan A., Karacan K. Anatomical variations of aortic arch branching: evaluation with computed tomographic angiography. Cardiology in the Young. 2014; 24 (3): 485. DOI: https://doi.org/10.1017/S1047951113000656
2. Polednak A.P. Prevalence of the aberrant right subclavian artery reported in a published systematic review of cadaveric studies: the impact of an outlier. Clinical Anatomy. 2017; 30 (8): 1024-1028. DOI: https://doi.org/10.1002/ca.22905
3. Gomes M.M.R., Bernatz P.E., Forth R.J. Arteriosclerotic aneurysm of an aberrant right subclavian artery. Diseases of the Chest. 1968; 54 (6): 549-552.
4. Hunauld N.A. Examen de quelques parties d’un signe. HSE Academic Journals. 1735; 2: 516-523.
5. Bayford D. An account of a singular case of obstructed deglutition. Medical Society of London. 1794; 2: 275-286.
6. Polguj M., Chrzanowski Ł., Kasprzak J.D., et al. The aberrant right subclavian artery (arteria lusoria): the morphological and clinical aspects of one of the most important variations - a systematic study of 141 reports. Scientific World Journal. 2014; 2014: 292734. DOI: https://doi.org/10.1155/2014/292734
7. Karangelis D., Loggos S., Tzifa A., Mitropoulos F.A. The aberrant subclavian artery: approach to management. Current Opinion in Cardiology. 2020; 35 (6): 636-642. DOI: https://doi.org/10.1097/HCO.0000000000000793
8. Peress S., Tuqan W., Thomas A. Upper Gastrointestinal Bleeding From Aberrant Right Subclavian Artery-Esophageal Fistula. Ochsner Journal. 2021; 21 (4): 406-412. DOI: https://doi.org/10.31486/toj.20.0142
9. Peffley N.D., Pepper M.B., Wittwer E.D., Dearani J.A. Aberrant right subclavian artery and arterioesophageal fistula. Canadian Journal of Anesthesia. 2021; 68 (4): 579-580. DOI: https://doi.org/10.1007/s12630-020-01845-8
10. Feugier P., Lemoine L., Gruner L., et al. Arterioesophageal fistula: a rare complication of retroesophageal subclavian arteries. Annals of Vascular Surgery. 2003; 17 (3): 302-305. DOI: https://doi.org/10.1007/s10016-001-0406-z
All articles in our journal are distributed under the CC BY-NC-ND 4.0 (Creative Commons Attribution-NonCommercial-NoDerivatives 4.0 International)
п?? GEOTAR-Media Publishing Group. The use of textual and illustrative content from this publication for the training of any artificial intelligence systems п?? including machine learning models and neural networks п?? is strictly prohibited without the prior written consent of the copyright holder.